Estimating the prevalence of systemic sclerosis in the Lorraine region, France, by the capture-recapture method
Estimation de la prévalence de la sclérodermie systémique en Lorraine par la méthode de capture-recapture
Résumé
Objective: To assess prevalence of systemic sclerosis (SSc) in the Lorraineregion, France.Methods: Data from 3 sources - general practitioners and community and hospitalspecialists, medical records departments, and regional and national laboratories -and a capture-recapture method with log-linear models were used to estimate SScprevalence in the region. Double recording was checked, and reported cases werevalidated after a review of medical records.Results: We identified 560 records of probable SSc corresponding to 327 uniqueprobable SSc cases existing on June 30, 2006, in Lorraine. On the basis of the 193validated cases (22 [11.4%] with diffuse disease, 136 [70.5%] with limited disease, 31 [16.1%] with limited involvement and 4 unknown), the observed overall crude prevalence of SSc was 105.4 cases per million adult inhabitants (95% confidence interval [CI]: 91.0;121.4). With the capture-recapture method, the estimated number of SSc cases was 233 (95% CI: 217.3;260.0), so an estimated 40 cases were not identified by the 3 sources. The estimated overall prevalence was 132.2 cases per million adult inhabitants (95% CI: 115.8;154.0).Conclusions: Our study provides the first estimate of SSc prevalence in the Lorraineregion. The capture-recapture method allowed us to estimate an additional 21% ofunobserved cases and is a good alternative to the community-based study design for estimating the prevalence of rare diseases
Objectif : Estimer la prévalence de la sclérodermie systémique (SS) dans la régionLorraine par capture-recapture.Matériel et méthodes : Les 3 sources de données étaient : les médecins lorrains(médecins spécialistes et médecins généralistes), les départements d'informationmédicale, et les laboratoires d'analyses médicales. La méthode de capture-recapture et des modèles d'analyse log-linéaires ont été utilisés pour estimer la prévalence de la SS. Après identification des doublons parmi les cas déclarés, ils ont été validés par examen des dossiers médicaux.Résultats : Nous avons recensé 560 notifications de SS correspondant à 449 casuniques suspects de SS existants en Lorraine au 30 Juin 2006. Sur la base des 193cas validés, la prévalence brute observée de la SS était de 105,4 cas pour 1 milliond'habitants (intervalle de confiance à 95% [IC] : 91,0-121,4). Avec la méthode decapture-recapture, le nombre de cas de SS estimé a été de 233 (IC 95% : 217,3-260,0), donc 40 cas prévalents estimés non identifiés par les 3 sources. Laprévalence estimée était de 132,2 cas pour 1 million d'habitants (IC 95% : 115,8-150,4).Conclusion : La méthode de capture-recapture, utilisée pour la première fois pourmesurer la prévalence et l'incidence de la SS dans la région Lorraine, nous a permisd'estimer 21% de cas prévalents non observés. Cette méthode est une bonnealternative aux études en population pour décrire la prévalence des maladies rares